Verbeterde karakteristering van het genetische risico van de ziekte van Alzheimer door middel van fine-mapping en long-read sequencing van DNA en single-nuclei RNA. 01/10/2023 - 30/09/2024

Abstract

De ziekte van Alzheimer (AD) is een veel voorkomende neurodegeneratieve ziekte met een sterke genetische component. We hebben een genoomwijde associatiestudie (GWAS) voor AD uitgevoerd en 42 nieuwe risicoloci geïdentificeerd. Door moleculaire kwantitatieve trait loci (QTL) te integreren met GWAS heb ik voor een groot deel van de loci de meest waarschijnlijke risicogenen en AD-geassocieerde moleculaire veranderingen geïdentificeerd. In dit project stel ik voor om deze analyses uit te breiden met een reeks nieuwe benaderingen, gericht op genetisch onopgeloste loci en onderbestudeerde moleculaire fenotypes van de hersenen. Deze benaderingen omvatten (i) het nauwkeurig in kaart brengen van associaties om oorzakelijke varianten te identificeren en GWAS-QTL-colokalisatie te optimaliseren, (ii) long-read targeted DNA-sequencing van 9 onopgeloste loci om GWAS-gekoppelde structurele varianten, DNA-methylering en veranderingen in chromatine toegankelijkheid te onthullen, en (iii) het karakteriseren van celtype en allelspecifieke transcriptstructuur met long-read single-nuclei RNA-sequencing. Mijn hypothese is dat hiermee de meeste associatiesignalen zullen worden verklaard en toegewezen aan varianten, genen, mechanismen en celtypes. Dit zal bijdragen aan ons begrip over het genetische risico van AD, wat bijgevolg kan leiden tot een betere diagnose, risicostratificatie en therapeutische mogelijkheden.

Onderzoeker(s)

Onderzoeksgroep(en)

Project type(s)

  • Onderzoeksproject

Nieuwe perspectieven in familiale clustering van de ziekte van Alzheimer: de rol van zeldzame genetische risicofactoren. 01/10/2016 - 30/09/2020

Abstract

De ziekte van Alzheimer (AD) is een belangrijke bedreiging voor zowel individuele en maatschappelijke gezondheid. Familiale clustering van AD is al lang gekend, en in de afgelopen decennia is belangrijke vooruitgang geboekt in het ontrafelen van de genetica van AD. Voor patiënten en hun familieleden vandaag is het meest tastbare voordeel van deze vooruitgang de mogelijkheid van genetische diagnostiek en risicopredictie. Dit geldt echter alleen voor een minderheid van families, waarin een mutatie in APP, PSEN1 of PSEN2 is geconstateerd die een zeldzame autosomale dominante vorm van AD veroorzaakt. Voor de meerderheid van de patiënten heeft de ziekte een complexe genetische achtergrond, die niet gemakkelijk in nauwkeurige risico voorspelling kan worden gevat. Opvallend in dit licht is onze recente observatie dat zeldzame varianten in het Alzheimer risico-gen ABCA7 zijn geassocieerd met een autosomaal dominant patroon van overerving van AD. Multiplex AD families met dergelijke zeldzame varianten vertegenwoordigen een aparte deelgroep in welke sommige van de voordelen van genetische risicopredictie van toepassing kunnen zijn. Het belangrijkste doel van dit PhD-project is om een beter begrip te krijgen van de rol van deze mutaties in familiale clustering van AD, met het uiteindelijke doel om te beoordelen of en hoe kennis van dragerschap van dergelijke zeldzame risicovarianten kan worden gebruikt in genetische risico voorspelling. Verschillende state-of-the-art benaderingen zullen worden gebruikt om deze vraag te beantwoorden. Moleculaire karakterisering van mutaties door middel van RNA sequencing analyse van lymfoblast cellijnen en de hersenen zal bijdragen tot een beter begrip van het effect van de mutaties, evenals een afbakening van neutrale en pathogene varianten. Genetische-epidemiologische karakterisering via DNA sequencing op extra cohorten zal verder licht werpen op de frequentie en de impact van deze mutaties. Het werkingsmechanisme en de oorzaken van fenotypische heterogeniteit zullen worden onderzocht in derivaten van geïnduceerde pluripotente stamcellen (iPSC) van mutatie dragers. Ten slotte zal dit iPSC model worden gebruikt om het potentieel van farmacologische agentia op het effect van de mutatie te onderzoeken. Dit PhD-project heeft betrekking op een nog onontgonnen maar veelbelovend terrein in de strijd tegen AD, met name gelet op de toenemende nadruk in deze strijd op patiënt stratificatie, vroegtijdige opsporing en precisie geneeskunde.

Onderzoeker(s)

Onderzoeksgroep(en)

    Project type(s)

    • Onderzoeksproject